本发明涉及基因技术工程领域，具体公开了一种csde1基因缺失斑马鱼突变体的制备及斑马鱼造血干细胞发育缺陷模型的构建方法。本发明利用CRISPR/Cas9技术首次实现斑马鱼csde1基因的特异敲除，建立csde1基因缺失斑马鱼，形成稳定遗传的斑马鱼造血干细胞发育缺陷模型，本发明还提供一种斑马鱼造血干细胞发育缺陷模型的构建方法，构建得到的斑马鱼造血干细胞发育缺陷模型可以更高效准确的用于高通量药物筛选，更能比较准确的评估药物效果以及药物毒性。